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Papers - TANIMOTO Terutaka

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A case of esophageal atresia with the bronchial-like lower esophagus which originates from the left lower lobe bronchus

Terutaka Tanimoto, Takuo Noda, Reisuke Imaji, Hiroshi Nouso

Surgical Case Reports 8 ( 1 ) 2022.8

Publishing type：Research paper (scientific journal) Publisher：Springer Science and Business Media LLC

Abstract

Background

Esophageal atresia with or without a trachea–esophageal fistula occurs due to the failure of separation or incomplete development of the foregut. Therefore, esophageal atresia is often associated with various forms of tracheobronchial anomalies. We report an extremely rare case of esophageal atresia.

Case presentation

A female infant was born at 37 weeks of gestation and weighed 2596 g. A diagnosis of esophageal atresia and total anomalous pulmonary vein return type III were confirmed. The infant had respiratory distress that required tracheal intubation and ventilatory support soon after birth. Temporary banding of the gastroesophageal junction and gastrostomy were performed on the second day of life. However, her respiratory condition deteriorated due to atelectasis of the left lung and compensatory hyperinflation of the right lung. Preoperative examinations showed the unilobe and atelectatic left lung. The trachea was trifurcated in three directions, and the branch that was expected to be the left main bronchus was blind-ended. The dorsal branch was cartilaginous and bifurcated into the left lower lobe bronchus and lower esophagus approximately 1 cm distal from the tracheal trifurcation. The cartilaginous tissue continued to the lower esophagus. The diagnosis of esophageal atresia with the lower esophagus which originated from the left lower lobe bronchus was made. Esophageal atresia repair was performed when the patient was 4 months of age. The esophagus was dissected distally to the bifurcation of the left lower lobe bronchus via right thoracotomy. The lower esophagus was bronchial-like in appearance, transitioning to the normal esophageal wall approximately 7 mm distal to the transected edge. The cartilage tissue was completely resected during surgery, and a primary end-to-end anastomosis of the esophagus was successfully performed. Histopathological findings revealed that the extracted specimen was surrounded by tracheal cartilage and that the inner surface was covered by stratified squamous epithelium that originated from the esophagus.

Conclusions

In cases of esophageal atresia with an atypical clinical presentation, there may be unique structural abnormalities of the foregut. We emphasize the importance of a preoperative surgical planning since an inadequate operation can lead to fatal complications.

DOI： 10.1186/s40792-022-01513-7

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右主気管支食道起始症を合併した先天性気管狭窄症の1例

谷本光隆, 尾藤祐子, 大片祐一, 西島栄治, 前田貢作

日本小児外科学会雑誌 58 ( 4 ) 712 - 716 2022.6

Language：Japanese Publisher：(一社)日本小児外科学会

先天性気管狭窄症(CTS:congenital tracheal stenosis)の重症例は救命にしばしば難渋するが、これに気管支食道起始症を合併する症例は治療方針に苦慮する。我々は大動脈前方でのスライド気管形成術および右肺切除術を行い救命した症例を経験したので報告する。症例は7ヵ月女児。右肺低形成及びCTSを指摘されており、生後すぐに挿管管理を要した。挿管管理中に急速に進行する換気不全のため、準緊急でスライド気管形成術を施行した。手術所見より右主気管支食道起始症と診断したが、右肺の温存は困難と判断し切除した。スライド気管形成における吻合はpostpneumonectomy syndromeに留意して大動脈の前方で行い、気管の吊り上げを追加した。CTSと気管支食道起始症の合併症例は換気不全による死亡例が多いため、まずはCTSに対する安定した気道確保を行うことが救命のために肝要である。(著者抄録)

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【今知っておきたいゲノム医療と遺伝子治療-基礎から臨床まで】がんに対する腫瘍融解ウイルス療法

藤原俊義, 谷本光隆, 野田卓男, 田澤大

小児内科 54 ( 2 ) 361 - 364 2022.2

Language：Japanese Publisher：(株)東京医学社

＜Key Points＞(1)腫瘍融解ウイルスは低侵襲ながん治療プラットフォームとして注目されている。(2)神経芽腫など多くのヒト悪性腫瘍ではテロメラーゼ活性の上昇が認められる。(3)米国およびわが国で臨床開発が進むテロメラーゼ特異的腫瘍融解ウイルスTelomelysin(OBP-301)は、がん細胞を選択的に破壊して免疫学的活性化も誘導する。(4)p53遺伝子で武装化されたOBP-702は、N-mycを抑制して神経芽腫細胞を破壊する。(著者抄録)

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A case of esophageal atresia complicated by a right-sided aortic arch with right ductus arteriosus and inferior vena cava interruption with hemiazygos continuation

Terutaka Tanimoto, Takuo Noda, Hiroshi Nouso, Yukinori Miyata

Journal of Pediatric Surgery Case Reports 77 2022.2

Publishing type：Research paper (scientific journal)

During the repair of esophageal atresia with tracheoesophageal fistula (EA/TEF), cardiovascular malformations occasionally create a technical challenge. We report a novel case of a 4-day-old girl with EA/TEF and multiple cardiovascular malformations, including right-sided aortic arch (RAA), right ductus arteriosus (RDA), single ventricle with single atrium, common atrioventricular valve, pulmonary atresia, bilateral superior vena cava, and interruption of the inferior vena cava (IVC) with hemiazygos continuation. In this case, a right-sided approach would require the mobilization of the RAA and RDA, which were supplying the pulmonary blood flow due to pulmonary atresia. Alternatively, the left-sided approach would require the mobilization of the hemiazygos vein, which was essential for venous return from the lower body due to IVC interruption. We performed the less intrusive left-sided approach, and the postoperative course was uneventful. Right-sided EA/TEF repair should be avoided because RDA spasm or injury caused by RAA mobilization would be fatal. In cases of interrupted IVC with azygos or hemiazygos vein continuation, care must be taken not to ligate these vessels or block the venous return. Preoperative evaluation is important to prevent complications in such complicated cases. If sufficient information is not available, the left-sided approach may be preferred.

DOI： 10.1016/j.epsc.2021.102167

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長期間滞留し気管支内肉芽・無気肺をきたした気管支異物の一例典型的病歴を欠く気管支異物の早期診断方法の考察

藤森大輔, 熊崎健介, 吉岡和樹, 川場大輔, 小野将太, 杉本守治, 梶俊策, 谷本光隆

津山中央病院医学雑誌 35 ( 1 ) 43 - 49 2021.9

Language：Japanese Publisher：(一財)津山慈風会津山中央病院

気管支異物の早期診断はしばしば困難である。今回、長期間滞留し気管支内肉芽・無気肺をきたした気管支異物症例の経験を通し、典型的病歴を欠く気管支異物の早期診断方法について考察した。症例は2歳女児。咳嗽と発熱があり、肺炎の診断で抗菌薬の加療を行った。発熱は速やかに改善したものの、咳嗽が遷延するため発症16日目に当科を再診され、胸部CTで気管支異物を疑った。発症18日目の気管支鏡検査で異物を摘出した。異物はナッツであった。摘出後、気管支内に肉芽と喀痰貯留をきたしており、術後も集中管理を要した。典型的な病歴を欠き気管支異物を疑っていなかったこと、異物がX線透過性であったこと、二次性肺炎を合併したことなどが診断の遅れる要因になったと考えられた。咳嗽を主訴とする患者には、早期より気管支異物を疑い、CT画像で否定ができない場合は気管支鏡検査を行うべきである。(著者抄録)

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【そこが知りたいシリーズ:手術で必要な局所解剖(腹壁・後腹膜・泌尿器・腫瘍編)】尿道形成術

野田卓男, 納所洋, 谷本光隆, 佐々木潔

小児外科 52 ( 10 ) 1075 - 1079 2020.10

胎児期に発見された胸腺成熟奇形腫と単房性胸腺嚢胞を合併した新生児の1例

尾山貴徳, 野田卓男, 谷守通, 納所洋, 谷本光隆, 小谷恭弘

日本小児外科学会雑誌 56 ( 6 ) 992 - 997 2020.10

Language：Japanese Publisher：(一社)日本小児外科学会

症例は女児。在胎28週時に前縦隔に径14mmの嚢胞性病変を指摘された。その後、大きさや性状に変化は認めなかった。在胎38週1日、体重3,036gで出生した。CTやMRIにて胸腺右葉下極に嚢胞を含む内部不均一な腫瘤を認めたが、この腫瘤は胸腺左葉下極の内部均一な嚢胞状腫瘤と正中で接していた。胸腺右葉の奇形腫と、奇形腫が胸腺左葉内に穿破して嚢胞を形成したと考えられた。出生直後は無症状であったが、日齢18頃に啼泣時の経皮動脈血酸素飽和度の低下を認めるようになったため、日齢22に手術を行った。胸骨正中切開にて開胸し、胸腺を温存して腫瘤を切除した。病理検査にて右葉の病変は成熟奇形腫であったが、左葉の病変は単房性胸腺嚢胞と診断され、奇形腫の穿破ではなかった。術後経過は良好である。前縦隔には様々な嚢胞状腫瘤が発生するが、両者ともに出生前に指摘されることはほとんどなく、さらに両者を合併した報告はなかった。(著者抄録)

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Elimination of MYCN-Amplified Neuroblastoma Cells by Telomerase-Targeted Oncolytic Virus via MYCN Suppression. International journal

Terutaka Tanimoto, Hiroshi Tazawa, Takeshi Ieda, Hiroshi Nouso, Morimichi Tani, Takanori Oyama, Yasuo Urata, Shunsuke Kagawa, Takuo Noda, Toshiyoshi Fujiwara

Molecular therapy oncolytics 18 14 - 23 2020.9

Language：English Publishing type：Research paper (scientific journal)

Neuroblastoma (NB) is a primary malignant tumor of the peripheral sympathetic nervous system. High-risk NB is characterized by MYCN amplification and human telomerase reverse transcriptase (hTERT) rearrangement, contributing to hTERT activation and a poor outcome. For targeting hTERT-activated tumors, we developed two oncolytic adenoviruses, OBP-301 and tumor suppressor p53-armed OBP-702, in which the hTERT promoter drives expression of the viral E1 gene for tumor-specific virus replication. In this study, we demonstrate the therapeutic potential of the hTERT-driven oncolytic adenoviruses OBP-301 and OBP-702 using four human MYCN-amplified NB cell lines (IMR-32, CHP-134, NB-1, LA-N-5) exhibiting high hTERT expression. OBP-301 and OBP-702 exhibited a strong antitumor effect in association with autophagy in NB cells. Virus-mediated activation of E2F1 protein suppressed MYCN expression. OBP-301 and OBP-702 significantly suppressed the growth of subcutaneous CHP-134 tumors. Thus, these hTERT-driven oncolytic adenoviruses are promising antitumor agents for eliminating MYCN-amplified NB cells via E2F1-mediated suppression of MYCN protein.

DOI： 10.1016/j.omto.2020.05.015

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小児脳室腹腔シャント術における腹腔鏡の手技自験例の検討

尾山貴徳, 野田卓男, 谷本光隆, 亀田雅博, 小野成紀

日本内視鏡外科学会雑誌 25 ( 4 ) 332 - 338 2020.7

Language：Japanese Publisher：(一社)日本内視鏡外科学会

＜文献概要＞腹腔鏡補助下脳室腹腔シャント術は成人では広まりつつあるが,小児の報告は未だ少ない.当科で施行した5例の手術手技の要点を報告する.まず,体格の小さい小児の周囲に多数の人員・機材を配置するため,互いに干渉しないよう注意が必要であった.初回手術では2ポート,再建時など腹腔内の癒着がある場合は単孔式3ポートとした.新生児ではスコープ・鉗子ともに臍部ではなく側腹部から挿入した.皮下を通したパッサーは,直接腹腔内へ挿入した.シャントチューブは屈曲しないように鉗子で誘導し,シャントの開通も腹腔鏡で確認した.手術合併症は認めなかった.手技の定型化により,成人と同様な有用性が示されることが期待される.

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噴門形成術後の食道通過障害に対して上部消化管内視鏡を併用した腹腔鏡下再手術が有効であった1例

谷本光隆, 野田卓男, 納所洋

日本内視鏡外科学会雑誌 24 ( 7 ) SF036 - 4 2019.12

多脾症候群に合併した胃軸捻転症に対して、腹腔鏡下胃固定術および脾臓摘出術を施行した1例

納所洋, 野田卓男, 谷守通, 尾山貴徳, 谷本光隆, 宮田将徳

日本小児外科学会雑誌 55 ( 6 ) 1076 - 1080 2019.10

Language：Japanese Publisher：(一社)日本小児外科学会

症例は13歳女児。先天性心疾患および多脾症候群のため、小児科で加療されていた。12歳時、検査入院中に、血性嘔吐が出現し当科を受診した。胃軸捻転症および遊走脾と診断した。経鼻胃管による減圧で症状が消失し経過観察としたが、その後短期間で複数回の捻転が生じたため、腹腔鏡下胃固定術および脾臓摘出術を行った。術中観察では逆位の胃および複数の脾臓を認めた。後腹膜に固定された一部の脾臓を温存し、残る遊走脾を切除後、胃と腹壁を固定した。また、無回転型腸回転異常症を認めたため、予防的虫垂切除を行った。術後経過は良好で症状再発なく3年が経過している。多脾症候群には多様な心血管奇形や腹腔内臓器奇形を合併することが多い。胆道閉鎖症や腸回転異常症の合併が報告されているが、胃軸捻転症は極めて稀である。個々の症例において臨床像が異なるため、治療方針については十分な検討を要する。(著者抄録)

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【総排泄腔遺残症の手術】重複結腸による膀胱拡大術

谷本光隆, 野田卓男, 納所洋

小児外科 51 ( 9 ) 884 - 886 2019.9

穿孔性腹膜炎をきたした消化管重複症の1例

上田善之, 柏坂舞, 原田晋二, 吉岡和樹, 中島由希子, 木下亮, 小野将太, 杉本守治, 梶俊策, 藤本佳夫, 三宅孝佳, 宮本学, 谷本光隆

津山中央病院医学雑誌 33 ( 1 ) 73 - 78 2019.9

Language：Japanese Publisher：(一財)津山慈風会津山中央病院

症例は3歳、男児。壊疽性虫垂炎を疑い緊急手術を施行したところ、虫垂に炎症所見はなく、回盲部より30cmの部分の回腸に正常腸管とは走行の異なる、炎症の強い嚢腫様の組織を認め、小腸部分切除を施行し組織を摘出した。摘出した組織は嚢腫状で腸管との交通があり、腸間膜側に存在した。壁は肉眼的には全層を認めたが、一部が強い炎症により菲薄化し穿孔していた。病理組織所見では嚢腫壁は筋板、固有筋層を有し、固有胃腺および胃小窩上皮を認めた。Meckel憩室との鑑別が必要となるが、内面が消化管粘膜に覆われており、一層または数層の平滑筋を有する点、腸間膜側に発生していた点から回腸重複腸管と診断した。消化管重複症は比較的稀な疾患であるが、急性腹症の鑑別の際に忘れてはならない疾患である。(著者抄録)

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肉眼的血尿をきっかけに診断された尿膜管遺残症の1例

中島由希子, 柏坂舞, 吉岡和樹, 原田晋二, 上田善之, 木下亮, 小野将太, 杉本守治, 梶俊策, 谷本光隆, 野田卓男

津山中央病院医学雑誌 33 ( 1 ) 79 - 83 2019.9

Language：Japanese Publisher：(一財)津山慈風会津山中央病院

症例は4歳、男児。排尿時痛のため近医を受診し尿潜血陽性であった。膀胱炎として抗生剤が処方され、一旦症状が改善したが再燃し、その後肉眼的血尿が出現したため当院紹介となった。腹部超音波検査所見から尿膜管遺残が疑われたが、非典型的な所見であり診断と治療目的に外科的切除を行い、病理検査で確定診断に至った。反復性膀胱炎の場合、まれではあるが尿膜管遺残症も鑑別に挙げる必要がある。(著者抄録)

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小児固形腫瘍におけるFDG-PET/CTの有用性の検討

納所洋, 野田卓男, 谷守通, 谷本光隆

日本小児科学会雑誌 123 ( 7 ) 1199 - 1199 2019.7