記述言語：英語   掲載種別：研究論文（学術雑誌）  

BACKGROUND: Children with a congenital heart disease (CHD) are at a higher risk of developing epilepsy than the general population, but detailed characteristics of CHD-associated epilepsy have not been clarified. The purposes of this study were to determine the risk factors for developing epilepsy associated with CHD and to elucidate the characteristics of such epilepsy. METHODS: We performed a retrospective cohort study based on medical records of pediatric patients with CHD who were born between January 2006 and December 2016, underwent cardiac surgery at Okayama University Hospital, and were followed up until at least age three years. Multivariate logistic regression analysis was used to determine factors particularly associated with epilepsy occurrence. In patients who developed epilepsy, clinical data on seizure characteristics were further investigated. RESULTS: We collected data from 1024 patients, and 41 (4.0%) developed epilepsy. The presence of underlying disease (odds ratio [OR]: 2.413; 95% confidence interval [CI]: 1.150 to 4.883) and the Society of Thoracic Surgeons-European Association for Cardio-Thoracic Surgery score category 2 (OR: 4.373; 95% CI: 1.090 to 29.150) and category 5 (OR: 10.385; 95% CI: 1.717 to 89.016) were significantly related to epilepsy occurrence. Of the 41 patients with epilepsy, 15 (including nine with hypoplastic left heart syndrome) had focal impaired awareness seizures specified as autonomic seizures with vomiting, which tends to escape detection. CONCLUSIONS: We clarified the risk factors for developing epilepsy in children with CHD. We also found that autonomic seizure with vomiting is an important symptom in these children.

DOI： 10.1016/j.pediatrneurol.2023.07.004

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記述言語：英語   掲載種別：研究論文（学術雑誌）  

AIMS: Limited data exist on risk factors for the long-term outcome of pulmonary arterial hypertension (PAH) associated with congenital heart disease (CHD-PAH). We focused on the index of pulmonary vascular disease (IPVD), an assessment system for pulmonary artery pathology specimens. The IPVD classifies pulmonary vascular lesions into four categories based on severity: (1) no intimal thickening, (2) cellular thickening of the intima, (3) fibrous thickening of the intima, and (4) destruction of the tunica media, with the overall grade expressed as an additive mean of these scores. This study aimed to investigate the relationship between IPVD and the long-term outcome of CHD-PAH. METHODS: This retrospective study examined lung pathology images of 764 patients with CHD-PAH aged <20 years whose lung specimens were submitted to the Japanese Research Institute of Pulmonary Vasculature for pulmonary pathological review between 2001 and 2020. Clinical information was collected retrospectively by each attending physician. The primary endpoint was cardiovascular death. RESULTS: The 5-year, 10-year, 15-year, and 20-year cardiovascular death-free survival rates for all patients were 92.0%, 90.4%, 87.3%, and 86.1%, respectively. The group with an IPVD of ≥2.0 had significantly poorer survival than the group with an IPVD <2.0 (P = .037). The Cox proportional hazards model adjusted for the presence of congenital anomaly syndromes associated with pulmonary hypertension, and age at lung biopsy showed similar results (hazard ratio 4.46; 95% confidence interval: 1.45-13.73; P = .009). CONCLUSIONS: The IPVD scoring system is useful for predicting the long-term outcome of CHD-PAH. For patients with an IPVD of ≥2.0, treatment strategies, including choosing palliative procedures such as pulmonary artery banding to restrict pulmonary blood flow and postponement of intracardiac repair, should be more carefully considered.

DOI： 10.3389/fcvm.2023.1212882

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記述言語：英語   掲載種別：研究論文（学術雑誌）  

BACKGROUND: We present our experience with transcatheter vascular occlusion using 0.035-inch hydrogel expandable coils, which has been reported only in a few cases in the pediatric cardiology fields. METHODS: This study is a retrospective analysis of all patients who underwent transcatheter embolization with 0.035-inch hydrogel coils at the Department of Pediatrics, Okayama University Hospital, between October 2018 and September 2020. RESULTS: Twenty patients with a median age of 5.1 years (0.05-26.0 years) and a median weight of 13.8 kg (3.0-56.8 kg) were included. A total of fifty-four 0.035-inch hydrogel coils, including 35 Azur 35 and nineteen Azur CX 35 coils (Terumo, Tokyo, Japan), were successfully deployed in 22 target vessels. The target vessels consisted of 10 aortopulmonary collaterals, 8 veno-venous collaterals, and 4 pulmonary arteriovenous malformations. We achieved technical success in all the target vessels. In total, the mean target vessel diameter was 4.4 mm, the mean number of 0.035-inch hydrogel coils was 2.5 per vessel. The mean device to vessel ratio was 1.6 for the anchor coil and 1.2 for the additional coil. Post-implantation angiograms revealed that the primary occlusion rate was 18/22 (82%). There were no periprocedural complications. CONCLUSIONS: The 0.035-inch hydrogel expandable coils are effective and safe in patients with congenital heart disease and vascular anomalies. These occlusion devices could be valuable options for interventional pediatric cardiologists.

DOI： 10.1016/j.jjcc.2022.04.005

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記述言語：英語   掲載種別：研究論文（学術雑誌）  

Even today, when the surgical outcome of congenital heart disease in the neonatal period has improved, the prognosis for heterotaxy syndrome and functional single ventricle complicated with total anomalous pulmonary venous connection (TAPVC), especially the infra-cardiac type, is catastrophic. We describe a strategy that combines percutaneous ductus venosus (DV) stent placement and occlusion after TAPVC repair to ensure survival from initial surgery to bidirectional cavopulmonary shunt (BCPS) procedure and facilitate subsequent treatment. Three consecutive patients with heterotaxy syndrome and functional single ventricle complicated by infra-cardiac TAPVC treated with our own strategy were retrospectively studied. In two infants, DV stent placement was performed on the day of birth. In one case at 11 days of age. The risk of pulmonary vein obstruction was reduced, and on-pump surgery, including TAPVC repair, was performed on a standby basis. Since the rapid increase in hepatic enzymes occurred on postoperative day 0 to 1 in all cases, percutaneous stent occlusion was performed until postoperative day 3. The procedure improved liver function. One patient died due to severe atrioventricular valve regurgitation, one case underwent BCPS, and one patient was waiting to undergo. DV stent placement can avoid TAPVC repair in the early neonatal period. After TAPVC repair, the portosystemic shunt remained, resulting in hepatic dysfunction, but this could be improved by stent and vertical vein occlusion. A series of stepwise treatments can be useful to help such critically ill infants survive the high-risk neonatal period and achieve good BCPS circulation.

DOI： 10.1007/s00246-021-02782-z

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記述言語：英語   掲載種別：研究論文（学術雑誌）  

Bovine jugular vein (BJV) and expanded polytetrafluoroethylene (ePTFE) conduits have been described as alternatives to the homograft for right ventricular outflow tract (RVOT) reconstruction. This study compared RVOT reconstructions using BJV and ePTFE conduits performed in a single institution. The valve functions and outcomes of patients aged < 18 years who underwent primary RVOT reconstruction with a BJV or ePTFE conduit between 2013 and 2017 were retrospectively investigated. 44 patients (20 and 24 with BJV and ePTFE conduits, respectively) met the inclusion criteria. The mean follow-up time was 4.5 ± 1.5 years. No significant differences in peak RVOT velocity (1.8 ± 0.9 m/s vs 2.1 ± 0.9 m/s, P = 0.27), branch pulmonary stenosis (P = 0.50), or pulmonary regurgitation (P = 0.44) were found between the BJV and ePTFE conduit groups, respectively. Aneurysmal dilatation of the conduit was observed in 25.0% of the patients in the BJV conduit group but not in the ePTFE conduit group (P = 0.011). All the cases with aneurysmal dilatation of the BJV conduit were complicated with branch pulmonary stenosis up to 3.0 m/s (P = 0.004). No conduit infections occurred during the follow-up period, and no significant difference in conduit replacement (20.0% vs 8.3%, P = 0.43) was found between the BJV and ePTFE conduit groups, respectively. The outcomes of the RVOT reconstructions with BJV and ePTFE conduits were clinically satisfactory. Aneurysmal dilatation was found in the BJV conduit cases, with branch pulmonary stenosis as the risk factor.

DOI： 10.1007/s00246-020-02458-0

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記述言語：英語   掲載種別：研究論文（学術雑誌）  

Although cardiosphere-derived cells (CDCs) improve cardiac function and outcomes in patients with single ventricle physiology, little is known about their safety and therapeutic benefit in children with dilated cardiomyopathy (DCM). We aimed to determine the safety and efficacy of CDCs in a porcine model of DCM and translate the preclinical results into this patient population. A swine model of DCM using intracoronary injection of microspheres created cardiac dysfunction. Forty pigs were randomized as preclinical validation of the delivery method and CDC doses, and CDC-secreted exosome (CDCex)-mediated cardiac repair was analyzed. A phase 1 safety cohort enrolled five pediatric patients with DCM and reduced ejection fraction to receive CDC infusion. The primary endpoint was to assess safety, and the secondary outcome measure was change in cardiac function. Improved cardiac function and reduced myocardial fibrosis were noted in animals treated with CDCs compared with placebo. These functional benefits were mediated via CDCex that were highly enriched with proangiogenic and cardioprotective microRNAs (miRNAs), whereas isolated CDCex did not recapitulate these reparative effects. One-year follow-up of safety lead-in stage was completed with favorable profile and preliminary efficacy outcomes. Increased CDCex-derived miR-146a-5p expression was associated with the reduction in myocardial fibrosis via suppression of proinflammatory cytokines and transcripts. Collectively, intracoronary CDC administration is safe and improves cardiac function through CDCex in a porcine model of DCM. The safety lead-in results in patients provide a translational framework for further studies of randomized trials and CDCex-derived miRNAs as potential paracrine mediators underlying this therapeutic strategy.

DOI： 10.1126/scitranslmed.abb3336

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記述言語：英語   掲載種別：研究論文（学術雑誌）  

BACKGROUND: Pulmonary vein stenosis (PVS) is a condition with challenging treatment and leads to severe cardiac failure and pulmonary hypertension. Despite aggressive surgical or catheter-based intervention, the prognosis of PVS is unsatisfactory. This study aimed to assess the prognosis and to establish appropriate treatment strategies. METHODS: We retrospectively reviewed endovascular treatments for PVS (2001-2017) from the clinical database at the Okayama University Hospital. RESULTS: A total of 24 patients underwent PVS associated with total anomalous pulmonary venous connection and 7 patients underwent isolated congenital PVS. In total, 53 stenotic pulmonary veins were subjected to endovascular treatments; 40 of them were stented by hybrid (29) and percutaneous procedures (11) (bare-metal stent, n = 34; drug-eluting stent, n = 9). Stent size of hybrid stenting was larger than percutaneous stenting. Median follow-up duration from the onset of PVS was 24 months (4-134 months). Survival rate was 71 and 49% at 1 and 5 years, respectively. There was no statistically significant difference between stent placement and survival; however, patients who underwent bare-metal stent implantation had statistically better survival than those who underwent drug-eluting stent implantation or balloon angioplasty. Early onset of stenosis, timing of stenting, and small vessel diameter of pulmonary vein before stenting were considered as risk factors for in-stent restenosis. Freedom from re-intervention was 50 and 26% at 1 and 2 years. CONCLUSIONS: To improve survival and stent patency, implantation of large stent is important. However, re-intervention after stenting is also significant to obtain good outcome.

DOI： 10.1017/S1047951119001495

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記述言語：英語   掲載種別：研究論文（学術雑誌）  

BACKGROUND: Rashkind balloon atrial septostomy (BAS) can be challenging in infants with hypoplastic left heart syndrome (HLHS) and small atrial septal defect (ASD). METHODS: We retrospectively reviewed all infants with HLHS who underwent surgery and BAS between January 2006 and December 2015. The infants were divided into three groups: no BAS; catheter BAS; and open AS. Infants who underwent catheter BAS were divided into two groups based on atrial septal anatomy: standard and complex. RESULTS: Of the 70 patients, 57 (81%) underwent Glenn surgery. Subsequently, a significant difference in survival was observed: 86% (44/51), 91% (10/11), and 25% (2/8) in the no BAS, catheter BAS, and open AS groups, respectively (P = 0.0002). No significant difference was seen between the no BAS and the catheter BAS groups (P = 1.0). In the 56 patients who underwent catheterization after surgery, no intergroup differences in mean pulmonary artery pressure, pulmonary vascular resistance, or pulmonary artery index were found. We classified catheter BAS into standard (n = 5) and complex (n = 5) based on ASD location, and septum thickness. All patients in the standard group underwent complete Rashkind BAS, but in the complex group, only one patient underwent complete Rashkind BAS, with the remaining requiring initial static BAS (P = 0.048). Following septostomy, ASD size, ASD flow, and percutaneous oxygen saturation (SpO2 ) were not significantly different between the two groups. CONCLUSIONS: Catheter BAS is effective in infants with HLHS and a restrictive atrial septum. Infants with standard or complex atrial septum can achieve equivalent outcomes despite more patients often requiring static BAS.

DOI： 10.1111/ped.13716

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担当区分：筆頭著者   掲載種別：研究論文（学術雑誌）  

DOI： 10.24509/jpccs.180206

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記述言語：英語   掲載種別：研究論文（学術雑誌）  

RATIONALE: Patients with single ventricle physiology are at high risk of mortality resulting from ventricular dysfunction. The preliminary results of the phase 1 trial showed that cardiosphere-derived cells (CDCs) may be effective against congenital heart failure. OBJECTIVE: To determine whether intracoronary delivery of autologous CDCs improves cardiac function in patients with single ventricle physiology. METHODS AND RESULTS: We conducted a phase 2 randomized controlled study to assign in a 1:1 ratio 41 patients who had single ventricle physiology undergoing stage 2 or 3 palliation to receive intracoronary infusion of CDCs 4 to 9 weeks after surgery or staged reconstruction alone (study A). The primary outcome measure was to assess improvement in cardiac function at 3-month follow-up. Four months after palliation, controls had an alternative option to receive late CDC infusion on request (study B). Secondary outcomes included ventricular function, heart failure status, somatic growth, and health-related quality of life after a 12-month observation. At 3 months, the absolute changes in ventricular function were significantly greater in the CDC-treated group than in the controls (+6.4% [SD, 5.5] versus +1.3% [SD, 3.7]; P=0.003). In study B, a late CDC infusion in 17 controls increased the ventricular function at 3 months compared with that at baseline (38.8% [SD, 7.7] versus 34.8% [SD, 7.4]; P<0.0001). At 1 year, overall CDC infusion was associated with improved ventricular function (41.4% [SD, 6.6] versus 35.0% [SD, 8.2]; P<0.0001) and volumes (P<0.001), somatic growth (P<0.0001) with increased trophic factors production, such as insulin-like growth factor-1 and hepatocyte growth factor, and quality of life, along with a reduced heart failure status (P<0.0001) and cardiac fibrosis (P=0.014) relative to baseline. CONCLUSIONS: Intracoronary infusion of CDCs after staged palliation favorably affected cardiac function by reverse remodeling in patients with single ventricle physiology. This impact may improve heart failure status, somatic growth, and quality of life in patients and reduce parenting stress for their families. CLINICAL TRIAL REGISTRATION: URL: http://www.clinicaltrials.gov. Unique identifier: NCT01829750.

DOI： 10.1161/CIRCRESAHA.116.310253

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記述言語：英語   掲載種別：研究論文（学術雑誌）  

RATIONALE: Hypoplastic left heart syndrome (HLHS) remains a lethal congenital cardiac defect. Recent studies have suggested that intracoronary administration of autologous cardiosphere-derived cells (CDCs) may improve ventricular function. OBJECTIVE: The aim of this study was to test whether intracoronary delivery of CDCs is feasible and safe in patients with hypoplastic left heart syndrome. METHODS AND RESULTS: Between January 5, 2011, and January 16, 2012, 14 patients (1.8±1.5 years) were prospectively assigned to receive intracoronary infusion of autologous CDCs 33.4±8.1 days after staged procedures (n=7), followed by 7 controls with standard palliation alone. The primary end point was to assess the safety, and the secondary end point included the preliminary efficacy to verify the right ventricular ejection fraction improvements between baseline and 3 months. Manufacturing and intracoronary delivery of CDCs were feasible, and no serious adverse events were reported within the 18-month follow-up. Patients treated with CDCs showed right ventricular ejection fraction improvement from baseline to 3-month follow-up (46.9%±4.6% to 52.1%±2.4%; P=0.008). Compared with controls at 18 months, cardiac MRI analysis of CDC-treated patients showed a higher right ventricular ejection fraction (31.5%±6.8% versus 40.4%±7.6%; P=0.049), improved somatic growth (P=0.0005), reduced heart failure status (P=0.003), and lower incidence of coil occlusion for collaterals (P=0.007). CONCLUSIONS: Intracoronary infusion of autologous CDCs seems to be feasible and safe in children with hypoplastic left heart syndrome after staged surgery. Large phase 2 trials are warranted to examine the potential effects of cardiac function improvements and the long-term benefits of clinical outcomes. CLINICAL TRIAL REGISTRATION URL: http://www.clinicaltrials.gov. Unique identifier: NCT01273857.

DOI： 10.1161/CIRCRESAHA.116.304671

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記述言語：英語   掲載種別：研究論文（学術雑誌）  

OBJECTIVE: We sought to evaluate the efficacy of balloon angioplasty (BA) for severely desaturated patients due to a stenotic right ventricle (RV) to pulmonary artery (PA) shunt following modified Norwood procedure. METHODS: Of 87 patients who underwent a Norwood procedure with the RV-PA shunt between February 1998 through March 2010, 22 (25%) patients underwent BA. The efficacy of BA was assessed by angiographic measurement of the changes in the internal diameters of the stenotic portions of the shunt, changes in arterial saturation and clinical outcomes. RESULTS: BA was performed for stenotic RV-PA shunts following stage I palliation (n = 17, 77%), or those placed as an additional blood source (n = 5, 23%, 3 patients awaiting biventricular repair, 2 patients following stage II palliation). The location of the BA was at the distal anastomosis in 12 (54.5%), proximal anastomosis in 21 (95.4%) and in the mid-portion of the shunt in 11 (50%) cases. The diameters of these three shunt portions were measured from the anterior-posterior and lateral angiographic images, increasing significantly after BA (p < 0.0001) in all. Arterial saturation significantly improved after BA in all cases (66.5 ± 4.3% to 79.4 ± 3.4%, p < 0.0001). Freedom from reintervention was 100%. All patients underwent subsequent elective planned surgery at an appropriate age with no mortality. CONCLUSIONS: A BA-alone strategy for a stenotic RV-PA shunt was effective for all three shunt portions, minimizing shunt-related premature surgical intervention.

DOI： 10.1002/ccd.24576

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(一社)日本心臓病学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(一社)日本心臓病学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(一社)日本先天性心疾患インターベンション学会  

一般社団法人日本先天性心疾患インターベンション学会(JCIC学会)では,カテーテル治療の手技・件数・有害事象に関して,1993年からの全国アンケート集計にはじまり,2013年よりインターネットでの日本先天性心疾患インターベンション学会レジストリー(JCIC-R)の運用を開始している.本稿では,完全オンライン移行4年目の2019年の1年間における4,805セッションの集計について報告する.本レジストリーの特徴として,登録対象が小児期から成人期にかけての先天性心疾患のみならず,川崎病心血管後遺症や,正常心構造を含む小児期頻拍性不整脈に対するアブレーションを含め,あらゆるカテーテル治療手技と有害事象を含めるという,一国家における包括的リアルワールドデータであることが挙げられる.ベンチマーキング,多施設共同研究のみならず,市販後調査を中心とする新規医療機器導入事業,申請と承認事業等,多方面で有効活用が始まっている.(著者抄録)

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(一社)日本先天性心疾患インターベンション学会  

一般社団法人日本先天性心疾患インターベンション学会(JCIC学会)では,カテーテル治療の手技・件数・有害事象に関して,1993年からの全国アンケート集計にはじまり,2013年よりインターネットでの日本先天性心疾患インターベンション学会レジストリー(JCIC-R)の運用を開始している.本稿では,完全オンライン移行4年目の2019年の1年間における4,805セッションの集計について報告する.本レジストリーの特徴として,登録対象が小児期から成人期にかけての先天性心疾患のみならず,川崎病心血管後遺症や,正常心構造を含む小児期頻拍性不整脈に対するアブレーションを含め,あらゆるカテーテル治療手技と有害事象を含めるという,一国家における包括的リアルワールドデータであることが挙げられる.ベンチマーキング,多施設共同研究のみならず,市販後調査を中心とする新規医療機器導入事業,申請と承認事業等,多方面で有効活用が始まっている.(著者抄録)

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(公社)日本小児科学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：日本成人先天性心疾患学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(公社)日本超音波医学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：日本小児高血圧研究会  

【背景】腎血管性高血圧は小児高血圧の主要な原因の一つと言われているが、乳児例の報告は少なく、また診断に時間を要することが多い。今回、生後3ヵ月頃から網状チアノーゼの症状を認めたレニン依存性高血圧の男児例を経験した。【症例】周産期には異常なかったが1ヵ月健診で体重増加不良、3ヵ月健診で網状チアノーゼを指摘され、心エコーで拡張型心筋症が疑われていた。経過中に胃腸炎に罹患した際、心不全の状態となり、同時に高血圧も認められた。入院後、心機能改善に伴い高血圧が増悪したため、高血圧性心疾患として原因検索したところ、血漿レニン活性およびアルドステロン高値の状態であった。造影CTでは両側に複数腎動脈が認められ、局所的な狭窄はなかったが、いずれの腎動脈も全長にわたって狭小であり、これらの血管による腎灌流圧の低下が病態の本態と考えた。その後、降圧薬2剤で血圧は良好にコントロールできるようになり、現在外来で経過観察されている。【考察】本症例は、レニン依存性高血圧の状態であり、腎血管性が疑われた。本症例と同様に、乳児期の腎血管性高血圧の症例は、症状が非特異的であり、心不全の状態で診断されることも多いため、注意を要する。また、病態も局所的な腎血管狭窄に限らず、腎灌流圧の低下をきたしうる病変を幅広く検討する必要がある。(著者抄録)

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

背景:左心低形成症候群(HLHS)では左房容積が小さく、心房中隔の形態や心房中隔欠損(ASD)の大きさによってRashkind Balloon Atrial Septostomy(BAS)を行うことが困難な場合もある。目的:当院におけるHLHSに対するBASの有効性について検討した。対象と方法:2006年1月から2015年12月までの10年間にHLHSに対してカテーテル治療・手術を施行した患者におけるBASの有効性について検討した。またcatheter BASを施行した群についてASDの形態別に分けて有効性について両群比較検討した。結果:全HLHS70例中のGlenn手術到達は57例(81%)であり、BAS未施行群では86%(44/51)、catheter BAS群では91%(10/11)、open BAS群では25%(2/8)と統計学的有意差を認めたが(p=0.0002)、BAS未施行群とcatheter BAS群では同等の結果であった。(p=1.0)Glenn手術後にカテーテル検査を施行した56例について検討すると、BAS未施行群、catheter BAS施行群、open BAS施行群の平均肺動脈圧、肺血管抵抗、PAIいずれも3群間に差は認めなかった。次にCatheter BAS施行群をASDの位置・大きさ・atrial septumの厚さからstandard ASD(n=5)、complex ASD(n=5)に分類し、ASDの形態別にBAS施行方法を検討すると、standard ASD群では全例Rashkind BAS単独施行で効果を得たが、complex ASD群ではRashkind BAS単独施行症例は1例のみで、Static BASを先行させRashkind BASに到達した症例が4例であった(p=0.048)。BAS後のASD size、ASD flow、SpO2は2群間で統計学的有意差を認めなかった。結論:catheter BASは有効で、Glenn後のカテーテルデータではBAS未施行群と有意差は認めなかった。またcomplex ASD群の場合には、Static BASを先行し、Rashkind BASを追加することで、standard ASD群と同等の効果を得ることができた。(著者抄録)

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その他リンク： https://search-tp.jamas.or.jp/index.php?module=Default&action=Link&pub_year=2017&ichushi_jid=J02003&link_issn=&doc_id=20180418180002&doc_link_id=%2Fee7shoni%2F2017%2F003306%2F003%2F0423-0430%26dl%3D0&url=https%3A%2F%2Fwww.medicalonline.jp%2Fjamas.php%3FGoodsID%3D%2Fee7shoni%2F2017%2F003306%2F003%2F0423-0430%26dl%3D0&type=MedicalOnline&icon=https%3A%2F%2Fjk04.jamas.or.jp%2Ficon%2F00004_2.gif

記述言語：日本語   出版者・発行元：(一社)日本心臓病学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

背景:複雑先天性心疾患におけるFontan手術後に発症する蛋白漏出性胃腸症は発症すると難治・治療困難な病態であり生命予後を規定する。本研究の目的は当院でのPLE症例の予後と治療方針の検討である。方法:1991〜2014年に岡山大学病院でFontan手術後PLEの診断・治療を行った23例を対象にし、転帰の調査と死亡症例の傾向について検討を行った。結果:Fontan手術施行401例中の23例(5.7%)に発症。フォローアップ期間は0.8〜13年(中央値4.7年)。生存率は5年68%、10年54%、死亡原因は敗血症(2例)、PLE増悪による多臓器不全(2例)、心不全(1例)、頭蓋内出血(1例)。死亡症例はPLE診断年齢が高くFontan手術から診断までの期間が長期であった。血行動態評価では治療前後の心係数(CI)と主心室駆出率(vEF)、治療後の中心静脈圧(mCVP)に有意差を認めた。治療後CI<2.8L/min/mm、vEF<50%、mCVP≧15mmHgの症例は死亡率が高かった。結論:PLEに対する治療は一定の有用性を認めたが、予後は満足できるものではない。血行動態的な治療の目標はCI、vEFの改善とCVPを低下させることと思われる。(著者抄録)

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その他リンク： https://search-tp.jamas.or.jp/index.php?module=Default&action=Link&pub_year=2017&ichushi_jid=J02003&link_issn=&doc_id=20170728180003&doc_link_id=%2Fee7shoni%2F2017%2F003303%2F004%2F0202-0210%26dl%3D0&url=https%3A%2F%2Fwww.medicalonline.jp%2Fjamas.php%3FGoodsID%3D%2Fee7shoni%2F2017%2F003303%2F004%2F0202-0210%26dl%3D0&type=MedicalOnline&icon=https%3A%2F%2Fjk04.jamas.or.jp%2Ficon%2F00004_2.gif

記述言語：日本語   出版者・発行元：(一社)日本小児救急医学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：日本成人先天性心疾患学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

巨大な心臓横紋筋腫合併結節性硬化症(tuberous sclerosis:TS)患児に対し、救命のためeverolimusを使用し、腫瘍の縮小と血行動態の改善を得た症例を経験した。胎児診断症例。横紋筋腫、上衣下結節、多発性網膜過誤腫を認めTSと診断。横紋筋腫は巨大であり、右室内に充満していた。出生直後は無治療で経過をみることができ、動脈管自然閉鎖に伴う循環動態の変化も明らかではなかった。しかし心不全が徐々に進行し、日齢11より挿管人工呼吸管理を含む集中治療を開始した。腫瘍による圧排がその原因と考えられた。手術による摘除も困難な状況下で、救命のために適応外ではあるが日齢19よりeverolimus投与を開始した。投与開始後20日程度で腫瘍断面積は1/2以下に縮小した。縮小に伴い心不全も徐々に改善し、日齢42には抜管が可能であった。日齢93に退院した。横紋筋腫に対するeverolimus使用の報告は稀ではあるが、本症例では有効と考えられた。(著者抄録)

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その他リンク： https://search-tp.jamas.or.jp/index.php?module=Default&action=Link&pub_year=2016&ichushi_jid=J02003&link_issn=&doc_id=20161114310012&doc_link_id=%2Fee7shoni%2F2016%2F003205%2F013%2F0439-0444%26dl%3D0&url=https%3A%2F%2Fwww.medicalonline.jp%2Fjamas.php%3FGoodsID%3D%2Fee7shoni%2F2016%2F003205%2F013%2F0439-0444%26dl%3D0&type=MedicalOnline&icon=https%3A%2F%2Fjk04.jamas.or.jp%2Ficon%2F00004_2.gif

記述言語：日本語   出版者・発行元：(一社)日本先天性心疾患インターベンション学会  

背景:心筋再生医療は,成人を対象としたものがほとんどで小児を対象とした臨床研究は極めて少ない.また当院で実施した小児の機能的単心室症に対する自己心臓内幹細胞移植の際に我々が行っている冠動脈バルーン閉鎖下心筋幹細胞注入の小児におけるまとまった報告は少ない.方法:岡山大学病院において冠動脈バルーン閉鎖下心筋幹細胞注入による自己心臓内幹細胞移植が第1相試験として2011年1月から2012年12月までに左心低形成症候群患者を対象に7例,また第2相試験として2013年7月から2015年3月までに機能的単心室症患者を対象に34例,合計41例に行われた.小児に対する冠動脈バルーン閉鎖下心筋幹細胞注入の手技,有害事象に関して検討を行った.結果:対象41例の自己心臓内幹細胞移植時の年齢と体重はそれぞれ中央値33ヵ月,10.1kgであった.冠動脈バルーン閉鎖下心筋幹細胞注入時に心電図上ST変化,血圧低下,脈拍低下,冠動脈攣縮を認めたが,いずれも一過性であり,重篤な合併症を認めず,全例で安全に手技を完遂できた.結語:冠動脈バルーン閉鎖下心筋幹細胞注入は機能的単心室症を有する小児においても安全に施行可能である.(著者抄録)

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(一社)日本小児救急医学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(公社)日本超音波医学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(公社)日本小児科学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：英語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(株)ライフ・サイエンス  

2歳男児。発熱、咳、鼻汁で発症した。第2、第3病日で間代性けいれんを認めた。小林のスコアは6点であり、IVIG不応が予測された。主要症状6徴となり、川崎病の診断でIVIGを開始した。解熱が得られず、発熱と炎症反応上昇が続き、第8病日に心エコーで右冠動脈の拡大傾向を認めた。プレドニゾロンを開始したところ、いったん解熱し、他の主要症状も消退、炎症反応も低下傾向となった。第22病日に心エコーで冠動脈瘤形成を認めた。第23病日にIVIGを施行、また抗血栓療法としてアスピリンに加えワーファリン内服を開始した。第36病日に発熱なく、炎症反応も正常値ではあったが、他の主要症状5徴を認めたため、シクロスポリン療法を開始した。その後、主要症状は完全に消退、炎症反応正常のまま経過し、心エコーでも冠動脈瘤のさらなる増悪や破裂は認めなかったため、第53病日に退院とした。

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(公社)日本小児科学会  

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J-GLOBAL

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(公社)日本小児科学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(公社)日本小児科学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(公社)日本小児科学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(公社)日本小児科学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(公社)日本小児科学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(公社)日本小児科学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(公社)日本小児科学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(公社)日本小児科学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(公社)日本小児科学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(NPO)日本小児循環器学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(公財)日本心臓財団  

妊娠中に大動脈炎症候群を発症した23歳女性(症例1)と、その胎児が出生後11ヵ月時に川崎病を発症(症例2)した血管炎症候群の母児例を経験した。症例1は発熱、胸部痛で発症したが原因を特定できず、在胎33週で帝王切開分娩を行った。分娩後に頸部血管超音波、CT、血管造影、肺血流シンチグラム検査などにより大動脈炎症候群と診断し、プレドニゾロン、シクロホスファミドで治療した。症例2は1,772gで出生。呼吸窮迫症候群を呈し、サーファクタント投与と人工呼吸器管理を3日間行った。11ヵ月時に川崎病を発症したが、ガンマグロブリン治療により後遺症なく治癒した。HLA解析ではB52を症例1で、B15を両症例で認めたが、それぞれ大動脈炎症候群、川崎病と関連性の報告があり、疾患への高感受性が考えられた。また臨床経過からは、母児間に共通した環境因子、遺伝的因子の存在や、大動脈炎症候群、川崎病という異なる疾患の発症に、類似した免疫病態が関与した可能性もあると思われた。(著者抄録)

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その他リンク： https://search-tp.jamas.or.jp/index.php?module=Default&action=Link&pub_year=2008&ichushi_jid=J00679&link_issn=&doc_id=20080519300016&doc_link_id=10.11281%2Fshinzo1969.40.5_485&url=https%3A%2F%2Fdoi.org%2F10.11281%2Fshinzo1969.40.5_485&type=J-STAGE&icon=https%3A%2F%2Fjk04.jamas.or.jp%2Ficon%2F00007_3.gif

記述言語：日本語   出版者・発行元：(株)総合医学社  

リステリア髄膜炎の3歳男児例を経験した。発熱、嘔吐で発症し、4病日にけいれんを認め、髄液所見からリステリア髄膜炎と診断した。セフォタキシム(CTX)、パニペネム・ベタミプロン(PAPM/BP)、デキサメタゾン(DXM)、γグロブリンで治療し6病日に解熱した。諸症状は改善したが、16病日に再度発熱したため、薬剤過敏症を疑い抗生剤をすべて中止し、25病日完全に解熱した。リステリア髄膜炎の治療における第一選択薬はアンピシリン(ABPC)であるが、本例ではPAPM/BPが有用であった。再発熱の原因特定は困難であったが、薬剤過敏症の可能性が高いと考えられた。髄膜炎の経過中の再発熱例では、原因の一つとして薬剤過敏症の可能性も考慮すべきである。(著者抄録)

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その他リンク： https://search-tp.jamas.or.jp/index.php?module=Default&action=Link&pub_year=2008&ichushi_jid=J00643&link_issn=&doc_id=20080325200008&doc_link_id=%2Fag1snrsd%2F2008%2F006104%2F009%2F0790-0794%26dl%3D0&url=https%3A%2F%2Fwww.medicalonline.jp%2Fjamas.php%3FGoodsID%3D%2Fag1snrsd%2F2008%2F006104%2F009%2F0790-0794%26dl%3D0&type=MedicalOnline&icon=https%3A%2F%2Fjk04.jamas.or.jp%2Ficon%2F00004_2.gif

記述言語：日本語   出版者・発行元：(株)総合医学社  

溶連菌感染後急性糸球体腎炎(以下PSAGN)に、特発性血小板減少性紫斑病(以下ITP)を合併した8歳女児例を経験した。PSAGNは肉眼的血尿と眼瞼浮腫で発症し、水分管理と安静のみで改善した。発症時の血小板数は6.0×10^4/μlであり、18病日には2.8×10^4/μlまで減少し出血斑を伴ったが、経過観察のみで数日で出血斑は消失し、血小板数も10.0×10^4/μl以上に回復した。骨髄像はITPに合致する所見であった。PSAGNとITPの合併例は過去に6例の報告があるが、自験例と同様で軽症例が多い傾向にあった。血小板減少と腎炎軽症化の関係について、血小板とA群溶連菌に交差反応する自己抗体の存在や、血小板機能抑制による局所炎症の軽減などが推測されているが、いまだ明らかではなく、今後の症例集積による病態分析が期待される。(著者抄録)

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その他リンク： https://search-tp.jamas.or.jp/index.php?module=Default&action=Link&pub_year=2007&ichushi_jid=J00643&link_issn=&doc_id=20070424070021&doc_link_id=%2Fag1snrsd%2F2007%2F006005%2F024%2F0995-0999%26dl%3D0&url=https%3A%2F%2Fwww.medicalonline.jp%2Fjamas.php%3FGoodsID%3D%2Fag1snrsd%2F2007%2F006005%2F024%2F0995-0999%26dl%3D0&type=MedicalOnline&icon=https%3A%2F%2Fjk04.jamas.or.jp%2Ficon%2F00004_2.gif

記述言語：日本語   出版者・発行元：(株)医学書院  

胎児・新生児頻拍性不整脈の臨床経過から、その管理上の注意点を明確にすることを目的として後方視的に検討した。頻拍発作は、心拍数200回/分以上が30分以上持続する場合とした。胎児不整脈は20例、新生児頻拍性不整脈は10例であった。胎児水腫例はなく、3例で胎内治療を行い全例洞調律となった。急性期治療の反応は良好であったが、6例が再発し、房室回帰頻拍例は2〜4回の発作があった。感染症時に4回の頻拍発作を認めた。胎児頻拍性不整脈に対する抗不整脈薬母体投与の治療効果は良好で、胎児診断は再発時や出生直後の対応に有用であった。房室回帰頻拍は再発の頻度が高かった。

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その他リンク： https://search-tp.jamas.or.jp/index.php?module=Default&action=Link&pub_year=2006&ichushi_jid=J00435&link_issn=&doc_id=20061124390014&doc_link_id=10.11477%2Fmf.1404100511&url=https%3A%2F%2Fdoi.org%2F10.11477%2Fmf.1404100511&type=%88%E3%8F%91.jp_%83I%81%5B%83%8B%83A%83N%83Z%83X&icon=https%3A%2F%2Fjk04.jamas.or.jp%2Ficon%2F00024_2.gif

記述言語：日本語   出版者・発行元：(公社)日本小児科学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(株)北隆館  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(一社)日本アレルギー学会  

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その他リンク： https://search-tp.jamas.or.jp/index.php?module=Default&action=Link&pub_year=2005&ichushi_jid=J00009&link_issn=&doc_id=20050509080509&doc_link_id=%2Fcw4aller%2F2005%2F005403%2F636%2F0402-0402%26dl%3D0&url=https%3A%2F%2Fwww.medicalonline.jp%2Fjamas.php%3FGoodsID%3D%2Fcw4aller%2F2005%2F005403%2F636%2F0402-0402%26dl%3D0&type=MedicalOnline&icon=https%3A%2F%2Fjk04.jamas.or.jp%2Ficon%2F00004_2.gif

記述言語：日本語   出版者・発行元：広島医学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(一社)日本小児アレルギー学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：広島医学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(株)北隆館  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(株)ライフ・サイエンス  

小児気管支喘息の発症と進展にもロイコトリエン(LT)が関与していることが示唆され,プランルカストドライシロップの小児を対象とした臨床試験が行われた.そこで,LT受容体拮抗薬プランルカストドライシロップの小児気管支喘息における臨床的有用性と安全性について,後方視的に検討した.発作の程度・回数,喘鳴の回数が有意に改善し,全般改善度は75.0%,概括安全度は98.5%であった.重症度にかかわらず有効であったが,特に軽症例では高い有効性が観が認められた.また,ドライシロップ製剤であることから,6歳未満の幼児や乳児に対しても簡便に服用することが可能であった.2例(1.5%)に軽度の副作用を認めたのみであったことから,プランルカストドライシロップは小児気管支喘息に対して,有効かつ安全な薬剤であることが示唆された

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記述言語：日本語   出版者・発行元：広島医学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(公社)日本小児科学会  

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記述言語：日本語   出版者・発行元：(一社)日本アレルギー学会  

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その他リンク： https://search-tp.jamas.or.jp/index.php?module=Default&action=Link&pub_year=2003&ichushi_jid=J00009&link_issn=&doc_id=20031008450506&doc_link_id=%2Fcw4aller%2F2003%2F005208%2F529%2F0913-0913%26dl%3D0&url=https%3A%2F%2Fwww.medicalonline.jp%2Fjamas.php%3FGoodsID%3D%2Fcw4aller%2F2003%2F005208%2F529%2F0913-0913%26dl%3D0&type=MedicalOnline&icon=https%3A%2F%2Fjk04.jamas.or.jp%2Ficon%2F00004_2.gif